ARTICLE ORIGINAL J Radiol 2001; 82 : 35-40 © Editions françaises de radiologie, Paris, 2001. Article original LES TUMEURS STROMALES MALIGNES DU GRÊLE : À PROPOS DE 9 CAS A Ousehal (1), A Abdelouafi (1), B Belaabidia (2), F Essodegui (1), B Kadiri (3) et R Kadiri (1) ABSTRACT Malignant stromal tumors of the small bowel: report of 9 cases Purpose. Analysis of imaging features of malignant stromal tumors of the small bowel and review of literature. Material and Methods. 9 cases of malignant stromal tumor of the small bowel with histological proof were imaged at US (8 cases), small bowel series (9 cases) and CT scan (3 cases). Results. There were 6 cases of leiomyosarcoma and 3 cases of malignant schwannoma. Tumors involved the jejunum in 3 patients, the ileum in 4 patients, and the duodenum in 2 patients. The main clinical presentation was an abdominal mass (8 cases), which appeared heterogeneous and hypoechoic with eccentric lumen at US confirming its GI origin (7 cases). Small bowel series showed a bulky cavitary mass opacified via a thin fistula (7 cases), an ileo-ileal intussusception (1 case) and enlarged duodenal lumen (1 case). CT performed in 3 cases showed an intraperitoneal mass with soft-tissue density. A communication with the GI tract was noted in 1 case, and in another case, it showed an intestinal intussusception. US guided biopsy performed in 3 cases provided diagnosis in 2 cases (malignant schwannoma, leiomyosarcoma). Tumor growth was exophytic in 8 cases and dumbbell-shaped in 1 case. Conclusion. The imaging features of malignant stromal tumors of the small bowel are similar. It varies with the type of tumor growth and its size. The diagnosis may be suggested based on imaging features. Key words: Small Bowel. Stromal tumors. Leiomyosarcoma. Schwannoma, malignant. Ultrasound. CT. Imaging. J Radiol 2001;82:35-40 RÉSUMÉ But. Analyse des aspects radiologiques des tumeurs stromales du grêle avec une revue de la littérature. Matériel et méthodes. Neuf cas de tumeur stromale du grêle confirmés histologiquement et explorés par échographie (n = 8), transit du grêle (n = 9) et TDM (n = 3). Résultats. Il s’agit de 6 léiomyosarcomes et 3 schwannosarcomes. Le siège tumoral était jéjunal 3 fois, iléal 4 fois et duodénal 2 fois. La découverte d’une masse abdominale a constitué la principale manifestation clinique (8 cas). La masse abdominale était hypoéchogène, hétérogène et siège d’une bande hyperéchogène excentrée, confirmant sa nature digestive dans 7 cas. Le transit du grêle a montré une volumineuse image cavitaire opacifiée progressivement par un fin pertuis 7 fois, une invagination intestinale iléo-iléale 1 fois et un élargissement du cadre duodénal une autre fois. La TDM réalisée dans 3 cas a montré une masse intrapéritonéale de densité tissulaire. Une communication avec le tube digestif a été notée dans un cas et l’aspect d’invagination intestinale dans un autre cas. La ponction biopsie échoguidée, réalisée dans 3 cas, était concluante dans deux cas (schwannosarcome et léiomyosarcome). Le développement tumoral était exoluminal 8 fois et en sablier 1 seule fois. Conclusion. L’aspect radiologique des tumeurs stromales du grêle est similaire. Elle dépend du développement de la tumeur et de son volume. Le diagnostic peut être évoqué à l’imagerie. Mots-clés : Tumeurs conjonctives. Tumeurs stromales. Grêle. Léiomyosarcome. Schwannosarcome. Échographie. IDM. Imagerie. Les schwannosarcomes et les léiomyosarcomes sont des tumeurs stromales à cellules fusiformes. Les unes se développent à partir des plexus nerveux d’Auerbach de la paroi intestinale, les autres du tissu musculaire lisse. Ces deux types de tumeurs ont la même traduction clinique, radiologique et macroscopique. L’aspect histologique des formes indifférenciées est similaire, imposant une étude im- (1) Service central de Radiologie, (2) Service d’Anatomie Pathologique, (3) Service de Chirurgie Viscérale I, CHU Ibn Rochd, Casablanca, Maroc. Correspondance : A Ousehal muno-histochimique (1, 2). Ces tumeurs sont rares au niveau du grêle et exceptionnelles au niveau du côlon. Leur développement longtemps asymptomatique rend leur diagnostic tardif, à un stade de tumeur volumineuse. Le transit baryté était l’examen fondamental dans la démarche diagnostique. Actuellement, après l’échographie, la TDM est l’examen de deuxième intention qui permet de confirmer l’origine digestive d’une masse abdominale. Le but du travail est d’étudier les différents aspects radiologiques à travers une série de 9 cas de tumeurs conjonctives du grêle et du duodénum. © 2014 Elsevier Masson SAS. Tous droits réservés. - Document téléchargé le 28/03/2014 MATÉRIEL ET MÉTHODES Notre étude rétrospective a porté sur 9 cas de tumeur conjonctive du grêle et du duodénum colligés sur une période de 8 ans au service central de Radiologie CHU Ibn Rochd, tous opérés et confirmés histologiquement. Il s’agissait de 3 cas de schwannosarcome et 6 cas de léiomyosarcome. Les lames ont été revues par un pathologiste. Le diagnostic a été retenu sur l’aspect histologique et les résultats de l’immuno-histochimie (actine muscle lisse, desmine, vimentine, PS 100, CD 34). 36 Dans chaque cas, les éléments qui ont été recherchés étaient : douleur abdominale, hémorragie digestive, trouble du transit, amaigrissement, taches café au lait, masse abdominale. Huit patients ont été explorés par une échographie abdominale. Le transit du grêle à la baryte, utilisant de grandes quantités, orienté par les données de l’échographie ou de la tomodensitométrie, a été réalisé dans tous les cas. Une tomodensitométrie abdominale a été faite chez 3 patients avec un scanner Philips LX. Les coupes ont été réalisées après ingestion de Gastrografine®, sans et après injection de 100 ml d’iode en bolus. L’épaisseur de coupe était de 10 mm. La ponction biopsie sous échographie de la masse abdominale a été réalisée chez 3 patients avec un trocard de 18 G type Hepafix®. RÉSULTATS L’âge des patients variait entre 22 et 75 ans. La sex-ratio était égale à 5H/4F. Le temps écoulé entre le début de la symptomatologie et l’exploration radiologique variait entre 1 mois et 5 ans. La découverte d’une masse abdominale a constitué la principale manifestation clinique. Elle a été retrouvée chez 7 patients. Une hémorragie digestive basse bien tolérée a été notée chez 4 patients à type de moelena 3 fois et de rectorragie 1 seule fois. Le mode de révélation était brutal chez un patient en occlusion et présentant des douleurs abdominales depuis un mois. L’échographie abdominale réalisée chez 8 patients a rattaché la masse abdominale à une origine digestive dans 7 cas. En raison d’un mode de début aigu, un patient n’a pas pu bénéficier de l’échographie. L’aspect échographique rencontré dans les 8 autres cas était celui d’une A Ousehal et al. : Tumeurs malignes du grêle : à propos de 9 cas formation hypoéchogène, hétérogène de contours polylobés. Celle-ci était le siège d’une bande hyperéchogène excentrée 7 fois (fig. 1). Dans le dernier cas, l’échographie a montré une masse tissulaire se projetant sur la tête du pancréas sans dilatation des voies biliaires. L’abdomen sans préparation a montré des niveaux hydroaériques chez un patient en occlusion et une clarté anfractueuse chez un autre patient. Le transit du grêle a été réalisé dans 9 cas. La localisation de la tumeur était jéjunale 3 fois, iléale 4 fois et duodénale 2 fois. L’aspect radiologique réalisé était celui d’une volumineuse image d’addition dans 7 cas. Celle-ci était volumineuse, sous forme d’une flaque de baryte à contours anfractueux sans plissement muqueux individualisable en son sein (fig. 2 et 3). Elle était opacifiée progressivement par un fin pertuis à partir d’une anse intestinale (fig. 4). Elle était associée à des images nodulaires en regard de l’ulcération dans 1 cas de schwannosarcome. À côté de cet aspect cavitaire, le transit du grêle a montré également une invagination intestinale iléo-iléale, sans pouvoir préciser la cause dans un cas (observation n° 9) et un élargissement du cadre duodénal sans caractère spécifique dans un autre cas (observation n° 8). La TDM, réalisée dans 3 cas, a montré dans un cas une volumineuse masse tissulaire polylobée, excavée, communicante avec la lumière digestive (passage de gaz et de Gastrografine® en son sein) (fig. 5). Les parois de la masse étaient très épaissies et nodulaires. La TDM a objectivé chez le patient présentant une invagination intestinale, en plus des signes d’invagination, une masse tissulaire bilobée iléale de siège intra et extraluminal (fig. 6). Enfin, chez le 3e patient, la TDM a montré une masse se projetant en regard de la tête du pancréas, de densité hétérogène, sans retentissement sur les voies biliaires et pancréatiques, associée à un discret re- maniement de la paroi du 3e duodénum (fig. 7). Une ponction biopsie échoguidée de la masse a été réalisée chez 3 patients. Elle a permis de faire le diagnostic d’un cas de schwannome et un cas de léimyosacrome. Le matériel prélevé était non représentatif dans l’autre cas, en raison de la nécrose tumorale. L’analyse macroscopique des pièces d’exérèse opératoire a montré que le développement tumoral était exoluminal dans 8 cas et en sablier dans 1 cas. Le tableau I regroupe l’ensemble des observations. DISCUSSION Les léiomyosarcomes et les schwannosarcomes sont des tumeurs conjonctives, les unes dérivent du tissu musculaire lisse, les autres du tissu nerveux (3, 4). Ces tumeurs peuvent toutes les deux se développer dans la paroi du tube digestif et avoir un siège sous-séreux, sous-muqueux, intraluminal ou en sablier (5-7). Le léiomyosarcome représente 10 % des tumeurs malignes de l’intestin grêle (8, 9). Les schwannosarcomes sont plus rares, ne représentant que 0,2 à 0,6 % des tumeurs malignes du grêle (7, 10, 11). L’âge de survenue est généralement situé entre 45 et 60 ans (12). Le sexe masculin est le plus touché dans la littérature, comme c’était le cas dans notre série. Les léiomyosarcomes sont localisés fréquemment à l’iléon et constituent la tumeur la plus fréquente du diverticule de Meckel (13-15). Les schwannosarcomes siègent par ordre de fréquence décroissant dans le jéjuno-iléon, le duodénum et, enfin, l’estomac et le rectum (16). Fig. 1 : Femme de 55 ans. Léiomyosarcome du jéjunum. L’échographie montre une volumineuse masse hypoéchogène de contour polylobé, siège d’une bande hyperéchogène excentrée (flèche). Fig. 1: 55-year-old woman. Leiomyosarcoma of jejunum. US shows a bulky hypoechoic mass with lobulated margins containg an eccentric hyperechoic band (arrow). J Radiol 2001; 82 © 2014 Elsevier Masson SAS. Tous droits réservés. - Document téléchargé le 28/03/2014 A Ousehal et al. : Tumeurs malignes du grêle : à propos de 9 cas 37 Fig. 2 : Femme de 22 ans. Schwannosarcome de l’iléon. Le transit du grêle montre une image cavitaire de contour polylobé, opacifiée par un fin pertuis à partir d’une anse iléale. Fig. 3 : Femme de 40 ans. Schwannosarcome de l’iléon. Le transit du grêle montre une volumineuse image cavitaire mesurant plus de 20 cm de grand axe de contour polylobé. Fig. 2: 22-year-old woman. Malignant schwannoma of ileum. Small bowel series shows a cavitary mass with lobulated margins opacified via a thin fistula coming from the ileum. Fig. 3: 40-year-old woman. Malignant schwannoma of ileum. Small bowel series shows a large cavitary mass, over 20 cm in diameter, with lobulated margins. Fig. 4 : Femme de 55 ans. Léiomyosarcome du jéjunum. Le transit du grêle montre une image d’addition opacifiée à partir de la 2e anse jéjunale par un fin pertuis (flèche). Fig. 4: 55-year-old woman. Malignant schwannoma of ileum. Small bowel series shows a cavitary mass communicating with the second jejunal loop via a thin fistula (arrow). J Radiol 2001; 82 © 2014 Elsevier Masson SAS. Tous droits réservés. - Document téléchargé le 28/03/2014 38 A Ousehal et al. : Tumeurs malignes du grêle : à propos de 9 cas a b Fig. 5 : Homme de 57 ans. Léiomyosarcome du duodénum. a : Scanner sans injection d’iode et après ingestion de Gastrografine® : volumineuse formation tumorale largement nécrosée, contaminée par l’air digestif et la Gastrografine® à paroi très épaisse. b : Transit du grêle confirmant la nature digestive de la masse développée à partir du 2e duodénum et opacifiée par un fin pertuis (flèche). Fig. 5: 57-year-old-man. Leiomyosarcoma of duodenum. a: CT scan, after intravenous and oral contrast administration. Bulky tumor with large necrotic area and thick wall, outlined by oral contrast and bowel gas. b: Small bowel series confirms the GI origin of the mass developed from the second duodenum and opacified via a thin fistula (arrow) . Fig. 6 : Homme de 54 ans. Léiomyosarcome de l’iléon. Le scanner montre une masse bilobée iléale avec une composante endoluminale cernée par la Gastrografine® et une composante exoluminale, découverte à la suite d’une invagination intestinale. Fig. 6: 54-year-old-man. Leiomyosarcoma of ileum. CT scan shows a bilobed ileal mass. Its endoluminal component is outlined by oral contrast while its exophytic component was visible only after ileal intussusception. Le diagnostic clinique est souvent tardif, ce qui explique que la plupart de ces tumeurs soient découvertes à un stade avancé de masse abdominale (3, 17, 18). L’hémorragie digestive est le signe clinique le plus fréquemment retrouvé (13, Fig. 7 : Homme de 71 ans. Léiomyosarcome du 3e duodénum. Le scanner montre une volumineuse formation tissulaire bien limitée siège de zone de nécrose. Fig. 7: 71-year-old man. Leiomyosarcoma of 3rd stage of duodenum. CT scan shows a bulky well-defined soft tissue density mass with necrotic areas. 19). Elle peut être très ancienne, inexpliquée pendant plusieurs années. La découverte d’une masse abdominale est retrouvée dans 40 % des cas (5, 6, 20). L’abdomen sans préparation a un intérêt très limité. Il peut montrer une opa- J Radiol 2001; 82 © 2014 Elsevier Masson SAS. Tous droits réservés. - Document téléchargé le 28/03/2014 cité de tonalité hydrique responsable d’un refoulement des clartés digestives (8). Les calcifications tumorales sont trouvées surtout dans le léiomyosarcome (5). Une clarté anfractueuse qui ne ressemble à aucune structure digestive peut être vue au sein de l’ulcération 39 A Ousehal et al. : Tumeurs malignes du grêle : à propos de 9 cas Tableau I : Fiche synoptique des observations. Table I: Summary of patient data. Obs Âge/ Sexe 1 40 F 2 22 F 3 65 H 4 55 F 5 73 H 6 64 F 7 57 H 8 71 H 9 54 H Chirurgie Rectorragie Melæna Masse abdominale Douleur abdominale Melæna Masse abdominale Taches café au lait Rectorragie Dysurie Masse abdominale Douleur abdominale Masse abdominale Douleur abdominale Masse abdominale Douleur abdominale Masse abdominale Douleur abdominale Melæna Masse abdominale Nodules cutanées Occlusion Anatomopathologie Échographie TDM TG Masse digestive — Image cavitaire du jéjunum Schwannosarcome Masse digestive — Image cavitaire de l’iléon Schwannosarcome Masse digestive — Image cavitaire de l’iléon Léiomyosarcome Masse digestive — Image cavitaire du jéjunum Léiomyosarcome Masse digestive — Masse digestive Masse digestive Masse digestive Masse digestive nécrosée du duodénum Masse hypoéchogène polylobée polylobée Masse tissulaire sur le duodénum Syndrome de masse Léiomyosarcome — Invagination surintestinale tumeur Invagination intestinale Léiomyosarcome Image Schwannocavitaire sarcome du duodénum Image cavitaire de l’iléon Léiomyosarcome Image Léiomyocavitaire sarcome du duodénum F : Femme ; H : Homme ; TG : Transit du grêle. tumorale communicante avec la lumière du tube digestif, comme c’était le cas d’un patient dans notre série. En échographie, les tumeurs conjonctives malignes du grêle déterminent le plus souvent une volumineuse masse tissulaire de contours polylobés, hypoéchogène homogène ou hétérogène (21-23). L’aspect échographique de la masse est variable selon l’existence ou non d’une communication avec la lumière digestive. Ainsi, le centre de la masse peut être liquidien en cas de nécrose tumorale et hyperéchogène excentré en cas de communication avec le tube digestif (21). Cet aspect échographique les distingue des LMNH intestinaux, qui sont habituellement très hypoéchogènes, voire anéchogènes. L’échographie permet de faire le bilan d’extension local et régional à la recher- che de métastases. Elle permet également de guider les ponctions biopsies pour confirmer le diagnostic (15). Le transit du grêle est l’examen fondamental dans le diagnostic des tumeurs conjonctives du grêle. Cependant, des faux négatifs ont été rapportés dans la littérature en raison du développement sous-séreux de la tumeur (4, 19). La sensibilité de l’examen est améliorée par le double contraste. L’aspect radiologique varie en fonction de l’implantation tumorale dans la paroi et du degré d’invasion des tuniques adjacentes à partir de la couche d’origine (4, 10). Lorsque la tumeur a un développement intraluminal, ce qui est rare, elle se traduit par une image lacunaire arrondie bien limitée, recouverte par les plis de la muqueuse. Ces plis sont étirés et parfois légèrement effacés lorsque la tumeur est J Radiol 2001; 82 © 2014 Elsevier Masson SAS. Tous droits réservés. - Document téléchargé le 28/03/2014 volumineuse (7, 15, 23, 24). Une tumeur à développement exoluminal, réalise une empreinte extrinsèque sur l’anse digestive (4). Les tumeurs à développement sous-muqueux ont tendance à effacer les plis normaux et à éroder la muqueuse, responsable ainsi d’une ulcération centrale avec un profond cratère faisant communiquer la tumeur avec la lumière digestive (7, 9, 18, 24). Cette ulcération explique les hémorragies digestives qui inaugurent le plus souvent le tableau clinique. Les tumeurs à développement extraluminal sous-séreux, au stade de nécrose tumorale, peuvent communiquer avec le tube digestif, déterminant une flaque remplie de baryte, suspendue, communiquant avec la lumière digestive par un fin pertuis (25). Les parois de la flaque sont en général épaissies et les plis muqueux en regard ont un aspect finement nodulaire au niveau du raccordement de la tumeur avec la lumière intestinale. Cet aspect, rencontré dans 7 cas de notre série, est considéré comme un signe très évocateur. Les tumeurs conjonctives du grêle se présentent en TDM comme une tumeur volumineuse à développement exoluminal préférentiel, de contours polylobés, de densité hétérogène avec des zones de nécrose (13, 17). L’injection du contraste par voie veineuse permet de rehausser de façon nette les portions charnues hypervasculaires et laisse un centre hypodense (23, 26, 27). Cet aspect est considéré comme caractéristique si la tumeur se raccorde en pente douce avec l’anse digestive correspondante. Une ulcération profonde de la muqueuse digestive en regard de la tumeur est fréquemment rencontrée (10). Sa contamination par la Gastrografine® signe sa communication avec la lumière digestive (13). Les calcifications tumorales sont parfois notées au sein de la tumeur (5, 10, 26). Dans certains cas, la tumeur peut être totalement nécrosée et apparaît comme une formation liquidienne pseudokystique à paroi fine (17). La tomodensitométrie permet aussi de faire un bilan d’extension local et régional. Le principal diagnostic différentiel d’une tumeur maligne conjonctive du grêle est le lymphome dans sa forme anévrismale, qui se traduit par l’existence d’une image cavitaire dont les caractéristiques diffèrent des tumeurs conjonctives (17, 25). La cavité au cours du lymphome malin non hodgkinien se trouve dans l’axe de l’anse digestive et elle est souvent associée à des anomalies du plissement muqueux. L’échographie dans le lymphome montre un épaississement circonférentiel et symétrique de la paroi de l’anse épaissie. Le diagnostic de tumeurs conjonctives du grêle est souvent tardif. L’aspect radiologique observé est variable en fonc- 40 tion du mode du développement de la lésion dans la paroi intestinale et selon sa communication ou non avec la lumière intestinale. Le pronostic dépend essentiellement de l’index mitotique et de la taille tumorale (2, 28). Références 1. Tworek JA, Goldblum JR, Weiss SW. Stromal tumor of the abdominal colon. Am J Surg Pathol 1999;23:937-45. 2. 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