CARCINOME VESICULAIRE SUR THYROIDE LINGUALE (A

Revue Marocaine du Cancer 2010 ; 3 : 12-15
12
CARCINOME VESICULAIRE SUR THYROIDE LINGUALE
(A PROPOS D’UN CAS ET REVUE DE LA LITTERATURE)
K. TILLAOUI, I. LALYA, I. ZAYER, MF. KADIRI
Service d’ORL et de Chirurgie Cervico-Faciale, Hôpital 20 août, Casablanca, Maroc
RESUME
Introduction : la survenue d’un carcinome vésiculaire sur une
thyroïde linguale est une situation extrêmement rare. Son diagnostic
est avant tout histhologique, le traitement est essentiellent chirurgical
complété par une irathérapie.
Objectifs : étude des caractéristiques cliniques, radiologiques et
histologiques ainsi que le traitement du carcinome vésiculaire
survenant sur une thyroïde linguale.
Matériel et méthodes : une femme de 38 ans qui a présenté un
carcinome vésiculaire sur thyroïde linguale.
Résultats : la tumeur linguale a provoqué une dysphonie avec
dyspnée. L’endoscopie a montré la présence d’une tumeur au niveau
de la base de la langue. Le scanner cervical et la scintigraphie ont
confirmé le diagnostic d’une thyroïde linguale. Une pharyngotomie
par voie cervicale en regard de l’os hyoïde a permis la résection de
la lésion dont l’étude histologique a révélé un carcinome vésiculaire.
Conclusion : la survenue d’un carcinome vésiculaire sur thyroïde
linguale est une situation très rare. Son diagnostic est histologique.
Son traitement est chirurgical associé à l’irathérapie.
Mots clés : thyroïde linguale, carcinome vésiculaire
Correspondance : Dr. I. LALYA. Service d’ORL et de Chirurgie
Cervico-Faciale, Hôpital 20 Août, Casablanca, Maroc. E-mail :
[email protected]
ABSTRACT
FOLLICULAR CARCINOMA ARISING LINGUALTHYROID
(ONE CASE REPORT AND REVUE OF LITERATURE)
Background : carcinoma arising in ligual thyroid is an extreme rare
entity. Its diagnosis is histologic. Its treatment is surgical associated
with radio-iodine therapy.
Objectives : study of clinical, radiological and histological
characteristics as well as the treatment of follicular carcinoma of
the base of the tongue.
Materials and methods : a 38 years old women affected by follicular
carcinoma arising in lingual thyroid.
Results : the lingual tumor caused dyspnea and dysphonia. Endoscopic
exploration showed the presence of tumor located at the base of the
tongue. The computed tomography and scintigraphy confirmed the
diagnosis of lingual thyroid. A Surgical pharyngotomy with a trans-
hyoid approach allowed the resection of the lesion whose histological
study revealed follicular carcinoma.
Conclusion : the occurrence of follicular carcinoma arising lingual
thyroid is very uncommon situation. Its diagnosis is histological. Its
treatment combines surgery and radio-iodine-therapy.
Key words : lingual thyroid, follicular carcinoma
INTRODUCTION
La thyroïde ectopique est une anomalie embryologique rare
caractérisée par la présence de tissu thyroïdien en dehors de
sa situation normale. La thyroïde linguale est la forme la plus
fréquente. Cette dernière résulte de l’absence de migration de
l’ébauche thyroïdienne qui se développe sur place au niveau
du foramen caecum. Elle peut représenter le seul tissu
thyroïdien retrouvé chez le patient, ou être en association avec
une thyroïde normale. La survenue d’un carcinome sur thyroïde
linguale constitue une situation exceptionnelle. Nous rapportons
le cas d’un carcinome vésiculaire survenu sur thyroïde lingual
sans tissu thyroïdien en position normale.
OBSERVATION
Mme FB, âgée de 38 ans, opérée il y a 5 ans pour fibrome
utérin, a présenté une dysphonie et une dyspnée depuis 6
mois. L’évolution a été marquée par l’aggravation de la
dyspnée aboutissant à la réalisation d’une trachéotomie en
urgence. La laryngoscopie indirecte trouve une masse
bourgeonnante de l’épiglotte. La nasofibroscopie a retrouvé
une masse bourgeonnante, très vascularisée, sous muqueuse,
prenant toute l’épiglotte et paraît infiltrer la base de la langue.
L’examen cervical n’a pas noté de nodules thyroïdiens ni
d’adénopathies palpables. Le reste de l’examen clinique était
par ailleurs normal, en particulier la conservation de l’état
général et l’absence de signe de dysthyroïdie.
Le scanner cervical a révélé la présence d’un processus tumoral
prenant le contraste centré sur l’épiglotte mesurant 4 cm de
diamètre et qui s’étend vers la base de la langue et la face
postérieure de l’os hyoïde qui est lysée (fig. 1. a, b et 2). La
thyroïde n’a pas été individualisée sur cet examen, ce qui
nous a orienté vers la recherche d’une thyroïde ectopique. La
scintigraphie thyroïdienne au technétium 99m a montré
l’absence de fixation au niveau de la loge thyroïdienne, avec
un foyer de fixation assez intense au niveau de la région
ORL
Fait Clinique

13
cervicale, médian haut surmonté d’un foyer de fixation
hétérogène plus volumineux (fig. 3. a, b). Ces données évoquent
le diagnostic de thyroïde linguale sans tissu thyroïdien en
position normal. L’exploration hormonale a montré une T4
libre à 9,95 pmol/l (N=9-20) et une TSHus à 17,28 µu/ml
(0,25-5) qui signifie une hypothyroïdie fruste ne contre-
indiquant pas la chirurgie.
L’abord chirurgical de la masse linguale a été réalisé par voie
cervicale en regard de l’os hyoïde permettant de mettre en
évidence du tissu thyroïdien rudimentaire en regard du cartilage
thyroïde se prolongeant sous l’os hyoïde. Après résection du
corps de ce dernier, une pharyngotomie a été réalisée au niveau
des vallécules permettant l’accès à la tumeur au niveau de la
base de la langue (fig. 4). La tumeur a été réséquée en totalité
après une dissection rendue assez difficile par le saignement
(fig. 5). La musculature linguale et la muqueuse pharyngée
ont été suturées.
Carcinome vésiculaire sur thyroïde linguale K. TILLAOUI et coll.
Fig. 4. Voie cervicale en regard de l’os hyoïde
permettant l’abord de la thyroïde linguale
Fig. 1. TDM en coupes axiale (a) et sagittale (b) après
injection de produit de contraste : processus tumoral
basi-lingual de 4 cm de diamètre, prenant le contraste
Fig. 2. TDM en coupe axiale après injection de produit de contraste :
processus tumoral lysant la face postérieure de l’os hyoïde
Fig. 3. Scintigraphie thyroïdienne : deux foyers d’hyperfixation
surmontant l’un l’autre en regard de la base de la langue (a).
Absence de fixation au niveau de la loge thyroïdienne (b)
a.
b.
b.
a.

14
L’examen histologique de la pièce opératoire a trouvé une
prolifération carcinomateuse de nature vésiculaire avec
mauvaise limitation et envahissement de la paroi vasculaire
sans emboles (fig. 6).
Un balayage corps entier pratiqué en postopératoire deux
jours après prise de 2,9 mCi d’iode 123 et sur un taux de
TSHus de 169,31 µu/I a montré un discret foyer de fixation
paramédian gauche en regard du menton évocateur de résidu
du tissu thyroïdien ectopique. Le taux de thyroglobuline
sanguine est de 1,1 ng/ml. Une cure par 100 mCi d’iode 131
a été indiquée.
DISCUSSION
L’ébauche thyroïdienne apparaît à la fin de la 3ème semaine
du développement embryonnaire. Il s’agit d’un
bourgeonnement endoblastique médian se développant dans
le plancher de l’intestin pharyngien au niveau du futur foramen
caecum. La position anatomique définitive (face antéro-latérale
de la partie haute de la trachée) est atteinte vers la 7ème
semaine [1]. Une aberration survenant lors de la migration
peut laisser une partie ou la totalité du tissu thyroïdien à
n’importe quel niveau le long du tractus thyréoglosse,
conduisant à une thyroïde ectopique [2]. La thyroïde linguale
est la plus fréquente puisqu’elle représente 90% des cas
rapportés [1]. Dans les 10% restants, il s’agit de localisations
sub-linguale, submandibulaire ou plus rarement médiastinale [3,
4]. Chez 70 à 75% des patients, il n’y a pas de tissu thyroïdien
en position normale [5].
La pathogénie de l’ectopie thyroïdienne est encore non
élucidée [6]. Certains pensent que des immunoglobulines
maternelles dirigées contre les antigènes thyroïdiens seraient
à l’origine de cet arrêt de migration [7].
La prévalence d’une ectopie thyroïdienne est de 1 pour 100000,
touchant plus fréquemment les femmes avec un sex-ratio
homme/femme égal à 1/4 [1]. Cliniquement, elle peut se
manifester par une dysphonie, une dysphagie ou une dyspnée
[8, 9]. La survenue d’une douleur cervicale ou d’un saignement
doit faire craindre une transformation carcinomateuse, qui
survient dans 1 à 3% des cas selon certains auteurs [10], et
impose la pratique d’une biopsie [11]. La cytoponction est
utile pour le diagnostic différentiel entre thyroïde linguale
bénigne et carcinome [12, 13], du fait d’une présentation
clinico-radiologique similaire [14].
Les techniques d’imagerie les plus fréquemment utilisées
pour l’exploration d’une thyroïde linguale sont la
tomodensitométrie, l’imagerie par résonance magnétique
(IRM) et la scintigraphie utilisant l’iode 123, ou le technétium
99m (Tc99m) [15]. La fixation du radionucléotide (Iode 131
ou Tc99m) au niveau de la base de la langue confirme la
nature thyroïdienne du tissu ectopique. La tomodensitométrie
mesure la taille de la tumeur. Elle peut être réalisée sans
injection de produit de contraste du fait que les tissus
thyroïdiens accumulent normalement l’iode [16]. Elle est
actuellement supplantée par l’IRM qui permet une meilleure
évaluation de l’extension tumorale à l’oropharynx et
l’hypopharynx [17, 18] et détermine ainsi la meilleure voie
d’abord chirurgicale [1, 19].
Le diagnostic histologique de malignité sur une thyroïde
linguale peut poser certains problèmes. En effet, la thyroïde
linguale bénigne est souvent entourée d’une capsule fine ou
complète, pouvant entraîner l’invasion du tissu musculaire
voisin par les vésicules thyroïdiennes. Ceci résulte en un
enchevêtrement d’éléments musculaires et glandulaires faisant
craindre une malignité [20]. La recherche de singes
histologiques de malignité autres que l’envahissement du tissu
musculaire, telles que la présence d’emboles vasculaires, et
les atypies architecturales et nucléaires, peut aider au diagnostic.
Nous rapportons ici le cas d’un carcinome vésiculaire de la
thyroïde en position linguale sans tissu thyroïdien en position
normale. Le diagnostic de thyroïde ectopique a été évoqué
devant la vacuité de la loge thyroïdienne au scanner et a été
confirmé par l’absence de fixation du radionucléotide au
niveau de cette loge associée à une fixation intense au niveau
de la base de la langue.
Fig. 5. Pièce opératoire :
thyroïde linguale après son exérèse
Revue Marocaine du Cancer 2010 ; 3 : 12-15
Fig. 6. Aspect anatomopathologique, coloration HE, G x 400 :
prolifération carcinomateuse de nature vésiculaire

15
La transformation carcinomateuse de la thyroïde linguale reste
une situation très rare avec seulement 34 cas répertoriés dans
la littérature, répartis en 12 hommes et 22 femmes. L’âge
moyen est de 40 ans variant de 12 à 86 ans [21, 22]. Le type
vésiculaire est le plus fréquent [14]. Ceci contraste avec la
prédominance du type papillaire retrouvé dans 80% des
carcinomes du canal thyréoglosse [21, 23]. Aucun cas de
carcinome médullaire sur thyroïde ectopique n’a été rapporté
dans la littérature.
Sur le plan thérapeutique, la prise en charge en cas de carcinome
différencié consiste en une résection chirurgicale suivie d’un
traitement complémentaire par irathérapie, en fonction du
résultat du balayage postopératoire et du taux initial de la
thyroglobuline [24, 25]. La voie transcervicale transhyoïdienne
utilisée pour notre patiente permet un plus large champ
opératoire que la voie trans-orale, facilitant notamment la
résection des muscles de la base de la langue lorsqu’ils sont
envahis et assurant ainsi un bon résultat carcinologique [24].
CONCLUSION
Le diagnostic de thyroïde ectopique est généralement confirmé
par l’imagerie qui évalue ses rapports avec les structures
environnantes. Il convient par ailleurs d’évoquer le diagnostic
devant toute hypothyroïdie sans thyroïde palpable même chez
l’adulte. La survenue d’un carcinome vésiculaire sur une
thyroïde linguale est une situation très rare. Le diagnostic de
malignité est histologique. Le traitement est chirurgical associé
à l’irathérapie.
REFERENCES
1. Arancibia P, Veliz J, Barria M, Pineda G. Lingual thyroid :
report of three cases. Thyroid 1998 ; 8 : 1055-7.
2. Basaria S, Westra WH, Cooper DS. Ectopic lingual thyroid
masquerading as thyroid cancer metastases. J Clin Endocrinol
Metab 2001 ; 86 : 392-5.
3. Emlik KU, Karabacako A, Karakose S, Kaya A, Tastekin G.
Dual ectopic thyroid. Eur J Radiol Extra 2003 ; 48 : 78-82.
4. Feller KU, Mavros A, Gaertner HJ. Ectopic submandibular
thyroid tissue with a coexisting active and normally located
thyroid gland : case report and review of literature. Oral Surg
Oral Med Oral Pathol Oral Radiol Endod 2000 ; 90 : 618-23.
5. Neinas FW, Gorman CA, Devine KD, Woolner LB. Lingul
thyroid. Clinical charecteristics of 15 cases. Ann Intern Med
1973 ; 79 : 205-10.
6. Chiu TT, Su CY, Hwang CF, Chien CY, Eng HL. Massive
bleending from an ectopic lingual thyroid follicular adenoma
during pregnancy. Am J Otolaryngol 2002 ; 23 : 185-8.
7. Van Der Gaag RD, Drexhage HA, Dussault HJ. Role of maternal
immunoglobulins blocking TSH induced thyroid growth in
sporadic forms of congenital hypothyroidism. Lancet 1985 ; 1:
246-50.
8. Chan FL, Low LC, Yeung HW, Saing H. Case report : lingual
thyroid, a cause of neonatal stridor. Br J Radiol 1993 ; 66 : 462-
4.
9. Farrel ML, Forer M. Lingual thyroid. Aust N Z J Surg 1994 ;
4 : 135-8.
10. Bengoechea-Beedy MD, Reguilon-Rivero MC, Giraldo-Ansio
F, Casado-Perez C. Concomitant lingual thyroid and squamous
carcinoma of de base of the tongue : report of a case. J Oral
Maxillofac Surg 1994 ; 52 : 494-5.
11. Casella A, Pisano R, Navarro Cuellar C, Llopis P, Mallagray R,
Lavorgna G. Papillary carcinoma of the base of the tongue.
Case clinic. Minevra Stomatol 1999 ; 48 : 535-8.
12. Duek SD, Goldenberg D, Linn S, Krausz MM, Hershko DD.
The role of fine-needle aspiration and intraoperative frozen
section in the surgical management of solitary thyroid nodules.
Surg Today 2002 ; 32 : 857-61.
13. Jayaram G, Kakar A, Prakash R. Papillary carcinoma arising in
sublingual ectopic thyroid concentrating both Tc-99m
pertechnetate and I-131. Clin Nucl Med 1995 ; 20 : 381-3.
14. Massine RE, Durning SJ, Koroscil TM. Lingual thyroid
carcinoma : a case report and review of the literature. Thyroid
2001 ; 11 : 1191-6.
15. Aktolun C, Demir H, Berk F, Metin Kir K. Diagnosis of complete
ectopic lingual thyroid with Tc 99m pertechnetate scintigraphy.
Clin Nucl Med 2001 ; 26 : 933-5.
16. Wolf BS, Nakagawa H, Yeh HC. Visualization of the thyroid
with the computed tomography. Radiology 1977 ; 123 : 368.
17. Kalan A, Tariq M. Lingual thyroid gland : clinical evaluation
and comprehensive management. Ear Nose Throat J 1999 ; 78:
340-9.
18. Giovagnorio F, Cordier A, Romeo A, Lingual thyroid. Value of
intergrated imaging. Eur Radiol 1996 ; 6 : 105-7.
19. Takashima S, Ueda M, Shibata F, Takayama M, Momose M,
Yamashita K. MRI of the lingual thyroid. Comparaison to other
submucosal lesions. Acta Radiol 2001 ; 42 : 376-82.
20. Jones P. Autotransplantation in lingual ectopia of the thyroid
gland : review of the literature and report of a successful case.
Arch Dis Child 1961 ; 36 : 164-70.
21. Seoane JM, Cameselle-Teijeirro J, Romero MA. Poorly
differentiated oxyphilic (Hürthle cell) carcinoma arising in
lingual thyroid : a case report and review of the literature.
Endocr Pathol 2002 ; 13 : 353-60.
22. Diaz-Arias AA, Bickel JT, Lyo TS, Croll GH, Pucket CL, Havey
AD. Follicular carcinoma with clear cell change arising in
lingual thyroid. Oral Surg Oral Med Oral Path 1992 ; 74 : 206-
11.
23. Van Vuuren PAC, Balm AJM, Gregor RT, Hilgers FJM. Loftus
BM, Delprat CC, Rutgers EJ Th. Carcinoma arising in
thyroglossal remnants. Clin Otolaryngol Allied Sci 1994 ; 19:
509-15.
24. Falvo L, Berni A, Catania A, D’Andrea V, Palermo S, Giustiniani
C, De Antoni E. Sclerosing papillary carcinoma arising in lingual
thyroid : report of a case. Surg Today 2005 ; 35 : 304-8.
25. Goldstein B, Westra WH, Califano J. Multifocal papillary thyroid
carcinoma arising in lingual thyroid : a case report. Arch
Otolaryngol Head Neck Surg 2002 ; 128 : 1198-200.
Carcinome vésiculaire sur thyroïde linguale K. TILLAOUI et coll.