myélopathie cervicale secondaire à une ossification du ligament
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Rachis, 1995, vol. 7, nO 5 pp 241-248 FAIT CLINIQUE MYÉLOPATHIE CERVICALE SECONDAIRE À UNE OSSIFICATION DU LIGAMENT COMMUN VERTÉBRAL POSTÉRIEUR AU COURS DE L'HYPEROSTOSE VERTÉBRALE ANKYLOSANTE CERVICAL MYELOPATHY SECONDARY TO OSSIFICATION OF THE POSTERIOR LONGITUDINAL LIGAMENT A SSOCIATED TO VERTEBRAL HYPEROSTOSIS S. BAKLOUTI*, Z. BOUDAOUARA**, N. HDIHI*, M.H. ELLEUCH*, H. BEN MANSOUR**, S. SELLAMI* ·Service de Rhumatologie CHU Sfax (Tunisie) "Service de Neuro-Chirurgie CHU Sfax (Tunisie) RÉSUMÉ SUMMARY Les auteurs rapportent trois observations d'ossification du ligament vertébral postérieur à l'étage cervical avec compression médullaire associées à une hyperostose vertébrale ankylosante. Le traitement chirurgical par décompression postérieure n'a pas entrainé d'amélioration clinique. Les rapports éventuels de l'affection avec l'hyperostose, la pathogénie de l'atteinte médullaire ainsi que les indications du traitement chirurgical sont envisagés. The authors report 3 cases of ossification of the posterior vertebral ligament in cervical spine with spinal cord compression and coexistence of ankylosing hyperostosis. Posterior cervical decompression by laminectomy has been employed but no improvement was obtained. The authors discuss the possible relationship between the disease and ankylosing hyperostosis, pathogenesis of spinal ccrd damage and indications for surgical treatments. Mots clefs: Keys words : Posterior Ligament commun vertébral postérieur cervicale - Ossification - Hyperostose vertébrale. - Myélopathie longitudinal Ossification - Hyperostosis. 241 ligament - Cervical myelopathy - S. BAKLOUTl, Z. BOUDAOUARA, N. HDIJ!, M.H. ELLEUCH, H. BEN MANSQUR, S. SELLAMI L'ossification du ligament vertébral commun postérieur (LCVP) à l'étage cervical est une affection de nature inconnue, touchant particulièrement les populations asiatiques notamment les Japonais, Cette ossification, souvent asymptomatique, peut entraîner un retrécissement du canal rachidien à l'origine d'une compression médulaire. Resnick (16,17) trouve que l'ossification du LCVP est observée chez 50% des malades atteints d'hyperostose vertébrale ankylosante (HV A) et peut parfois constituer l'aspect prédominant de la maladie. OBSERVATION 1 Nous rapportons 3 observations de compression médullaire cervicale par ossification du LCVP associée à une HV A traitée chirurgicalement. En se basant sur nos 3 observations et sur une revue de la Le bilan radiographique révèle au rachis cervical sur le cliché de profil la présence d'une ossification épaisse à la face postérieure des corps vertébraux C2, C3 et C4. Sur les coupes tomographiques cette ossification paraît séparée du corps vertébral de C2 et de C3 puis adhère au corps de C4 (figure 1). Par ailleurs, on observe une ostéophytose exubérante antérieure caractéristique d'hyperostose vertèbrale ankylosante. Cet aspect est également retrouvé en antérolatéral au niveau du rachis dorsal et lombaire. Monsieur Hédi A ... , 63 ans, est hospitalisé en Décembre 1983 pour cervicalgies et lombosciatique SI bilatérale associées à une lourdeur progressive des membres inférieurs sans troubles sphinctériens évoluant depuis 4 ans. A l'examen, il existe une quadriparésie spastique prédominant aux membres inférieurs sans troubles sensitifs. Les reflexes ostéotendineux sont vifs aux 4 membres, il existe un Hoffman aux membres supérieurs, il n'y a pas de signe de Babinski. La mobilité du rachis cervical est très limitée. littérature, les rapports éventuels de l'affection avec l'HV A seront envisagés. La myélographie montre C4. La biologie de routine de diabète. En Mars 1984, est réalisée A 3 ans de recul, l'état du la .••. Figure 1 : observation nOl a : Rachis cervical de profil *Ossification LCVP C2- C4 *Hyperostose antérieure b : Tomographie sagittale. lb •• 242 un arrêt incomplet en regard de est sans particularité. Il n'y a pas une laminectomie C2 - C7. malade est stationnaire. MYÉLOPATHlE CERVICALE SECONDAIRE À UNE OSSIPICA TION DU LIGAMENT COMMUN VERTÉBRAL POSTÉRIEUR AU COURS DE L'HYPEROSTOSE VERTÉBRALE ANKYLOSANTE 2a'" Figure 2 : observation n02 a : Rachis cervical de profi 1 : * Ossification du LCVP C2- CS b : Tomographie sagittale. * Hyperostose antérieure OBSERVATION 2 Monsieur Saadaoui S... , 41 ans, est hospitalisé en Octobre 1993 pour paresthésies et faiblesse des 4 membres d'aggravation progressive et évoluant depuis 1986. L'examen retrouve un syndrome tétrapyramidal avec marche spastique, reflexes vifs et trépidation épileptoïde des pieds. Il n'y a pas de troubles sensitifs superficiels ou profonds, ni de troubles sphinctériens. Le testing musculaire montre un discret déficit des muscles intrinsèques des mains. L'examen du rachis est normal. L'étude radiographique montre à l'étage cervical une ossification du ligament vertébral postérieur s'étendant de l'angle postéro-inférieur de C2 à l'angle postéro-supérieur de CS. Cette ossification parait séparée des corps vertébraux. Il existe par ailleurs, une ostéophytose exubérante antérieure avec véritable pont CS - C6 (figure 2). A l'étage dorso-lombaire, on retrouve une hyperostose vertébrale ankylosante typique. Le myéloscanner cervical montre que le LCVP est massive- Figure 3: observation n02 Coupe tomodensitométrique passant par le corps de C3 Ossification du LCVP entraînant un retrécissement du canal rachidien. 243 S. BAKLOUTI, Z. BOUDAOUARA, N, HDIJI, M.H. ELLEUCH, H. BEN MANSOUR, S. SELLAMI ment calcifié, épais, cette calcification est asymétrique et responsable d'un refoulement important de la moelle en particulier aux étages C3 - C4 , C4 - CS et CS - C6 (Figure 3), Le bilan biologique de routine est normal. Opéré par voie antérieure en Décembre 1993, il a été réalisé une corporectomie de C3 et C4 avec ablation du LCVP, Ce geste, jugé insuffisant, a été complété 6 mois plus tard par une laminectomie C2 - C7. A 8 mois de recul après la 2ème intervention, l'état du malade est stationnaire. OBSERVATION 3 Monsieur Salah H ... , 78 ans, suivi en consultation pour HV A est hospitalisé en Octobre 1994 pour une tétraparésie d'installation brutale avec troubles sphinctériens à type de rétention vésicale survenue à la suite d'une chute de sa hauteur avec traumatisme cervical. SaÂ. Figure S : observation n03 Coupe tomodensitométrique a : passant par le corps de C2 b : passant par le corps de CS Ossification asymetrique du LCVP médullaire. entraînant une compression Sb ••. L'examen retrouve un rachis cervical douloureux, complètement raide, un déficit moteur à prédominance distale aux membres supérieurs et à prédominance proximale aux membres inférieurs. Il existe un niveau sensitif en D6. Les réflexes ostéotendineux sont diminués au membre supérieur gauche, les reflexes achilléens sont abolis. Il existe un signe de Hoffman ainsi qu'un signe de Babinski du côté droit. Le bilan biologique de routine est normal. La radiographie du rachis cervical montre des signes d'HV A avec coulée ostéophytique corporéale antérieure sans image de fracture ni de luxation aux clichés dyna- Figure 4 : observation n03 Rachis cervical de profil: * Ossification du LCVP à partir de C2 * Hyperostose antérieure. 244 MYÉLOPATHIE CERVICALE SECONDAIRE À UNE OSSIFICATION DU LIGAMENT COMMUN VERTÉBRAL mique. Il existe, par ailleurs, une ossification du LCVP commençant au sommet de l'odontoïde et descendant le long du mur postérieur des corps des vertèbres cervicales (figure 4), La myélographie, réalisée par voie sous occipitale, montre une image d'arrêt incomplet en regard de C3 - C4 . Les coupes tomodensitométriques confirment la présence d'une ossification asymétrique du LCVP s'étendant de C2 jusqu'à C7 entraînant un retrécisssement du canal rachidien et une compression importante de ]a moelle cervicale (figure 5), Une ]aminectomie C3 - C7 est réalisée en Novembre 1994. POSTÉRIEUR AU COURS DE L'HYPEROSTOSE VERTÉBRALE ANKYLOSANTE Bastin (5)rapporte quatre observations d'ossification du LCVP, trois d'entre elles comportent une localisation cervicale dont une associée à une HV A et compliquée d'une compression médullaire. La laminectomie n'a permis qu'une récupération fort partielle (5). L'ossification du LCVP survient dans 70 à 75% des cas au rachis cervical de C2 à C7 mais prédomine entre C3 et C5 (17)]a longueur de l'ossification varie d'une à plusieurs vertèbres et peut s'interrompre en regard des risques intervertébraux. L'épaisseur de l'ossification varie de 1 à 8 mm.(6) Elle peut également sièger au rachis dors a] (15 à 20% des cas) ou au rachis lombaire (10% des cas). ru Cette affection touche ]e sujet de plus de 40 ans mais ]a fréquence augmente avec l'âge (10% aprés 60 ans chez les Japonais). L'âge moyen de nos malades est de 60,5 ans. Il existe une prédominance masculine. Nos 3 malades sont de sexe masculin. L'ossification du LCVP est généralement asymptomatique, mais parfois et comme c'est ]e cas dans nos 3 observations, ]e mode de révélation est neurologique. Dans ce cas, il s'agit d'une para ou tétraparésie spastique, d'installation habituellement progressive. Les troubles sphinctériens sont tardifs. Cependant dans 20% des cas, le déficit révélateur peut s'être constitué de façon aigue souvent aprés un traumatime minime (11)(cas de notre observation n° 3) les cervica]gies, les atteintes radiculaires avec troubles sensitifs des membres sont fréquentes. Les aspects anatomopatho]ogiques des lésions médullaires ont fait l'objet de quelques publications notamment par les auteurs Japonais (Tsukimoto (II) , Murakami (12». Macroscopiquement, ]a moelle épinière est ondulée et ap]atie. En microscopie optique ]a substance grise est le siège d'infarctus avec nécrose. Les cordons postérieurs et ]atéraux sont siège de démyé]inisation avec prolifération d'une néovascu]arisation. Dans ]e déterminisme de ]' atteinte médullaire intervient la A 4 mois de recul, l'état du patient est stationnaire. COMMENTAIRES Le LCVP s'étend de l'os cccipita] jusqu'au sacrum et tapisse la face postérieure des corps vertébraux et des disques intervertébraux. L'ossification de ce ligament peut être à l'origine d'une compression médullaire. La première description remonte à 1838 par Key, suivie de 2 cas: Knaggs (1925) et Oppenheimer, (1942) (21). Tsukimoto (1960) a relancé ]'interêt pour les affections ossifiantes des ligaments rachidiens. Son premier cas est celui d'un patient opéré pour une tétraparésie due à l'ossification pluri étagée du LCVP occupant les 2/3 antérieurs du canal rachidien (19). Terrayama (1964) (6)a introduit ]e terme d'ossification du LCVP par opposition aux autres affections ostéo-constructrices du rachis: spondylarthrite ankylosante, hyperostose vertébrale ankylosante et arthrose rachidienne. L'étiologie de cette ossification est inconnue, elle prédomine dans les populations asiatiques notamment chez les Japonais avec une prévalence de 3% (8). Dans les autres populations elle est plus rare. La fréquence est prés de 10 fois supérieure à celle observée chez les caucasiens (II). Le mécanisme de cette ossification est inconnue, elle commence probablement au niveau des couches superficielles du ligament en regard de la dure mère (15),puis s'étend vers les couches profondes. Les zones non ossifiées donnent une image radio-transparente entre les corps vertébraux et l'ossification. Elle se fait par ostéoformation endochondrale (15)pouvant aller jusqu'à la formation d'un os compact avec deux corticales et une spongieuse comportant de la moelle osseuse. réduction du diamètre antéro-postérieur du canal rachidien. D'aprés une étude de 74 patients, Nose (14)conclut qu'une réduction de 30% du diamètre antéro-postérieur constitue un seuil critique pour ]a survenue d'une atteinte médullaire. Cependant dans certains cas, il est difficile d'invoquer ce seul facteur; un mécanisme ischémique, comme ]e suggèrent les études anatomiques, intervient trés probablement et expliquerait l'absence de paralle]isme entre l'étendue des lésions osseuses et l'importance des lésions médullaires. D'autres facteurs comme l'étroitesse canal aire congénitale, les frictions entre ]a moelle et l'ossification lors des mouve- Resnick (16)à partir d'une étude radiologique du rachis cervical chez 74 patients atteints d'HV A note la présence d'une ossification du LCVP dans 50% des cas. ments du rachis cervical, les traumatismes ment intervenir.<21.5) Arlet et Coll (3) rapportent 17 cas de myélopathie cervicale avec sténose du canal rachidien secondaire à des proliférations osseuses développées à ]a face antérieure du cana] cervical du type de celles décrites par Forestier et RotesQuero] sur les faces antérieures et latérale de la colonne vertébrale. Ils trouvent des images radiologiques différentes de celles de nos observations et remarquent leur analogie avec les images d'hyperostose ankylosante antérieure. peuvent égale- Le diagnostic d'ossification du LCVP repose sur la radiographie du rachis de profil qui montre une opacité linéaire se projetant ]e long du bord postérieur des corps vertébraux, passant en pont derrière les disques intervertébraux, s'insèrant sur les corps vertébraux sauf parfois aux extrémités où elle reste libre. La tomographie sagittale médiane du rachis est un examen 245 S. BAKLOUTI, Z. BOUDAOUARA, N. HDDI, M.H. ELLEUCH, H. BEN MANSOUR, S. SELLAMI Plusieurs séries rapportent de bons résultats par cette technique avec amélioration du tableau neurologique chez la majorité voire tous les patients, (1,9) La récupération a même été totale pour chaque type d'atteinte neurologique dans un peu moins de la moitié des cas, (9) performant et sa sensibilité est aussi bonne que celle de la tomodensitométrie ou l'imagerie par résonance magnétique (11), Plusieurs aspects sont décrits : continu, segmentaire ou moins fréquemment localisé. La compression médullaire est plus sévère quand l'ossification est de type continu (8), La tomodensitométrie assure une meilleure étude de Les rapports entre ossification du LCVP et HV A sont controversés. Arlet (3,4)parle d'hyperostose postérieure; chez tous ses patients existent des lésions associées d'HV A antérieure. Par contre, les Japonais notamment, n'évoquent pas l'association des deux maladies. l'épaisseur et de l'extension latérale de l'ossification et permet une mesure du diamètre antéro-postérieur du canal rachidien, L'imagerie par résonance magnétique est actuellement l'exploration radiologique de choix pour déterminer la localisation de l'ossification et le degré de compression médullaire, Sur les images pondérées en Tl et T2, l'ossification du LCVP montre un bas signal caractéristique mais la distinction avec la corticale du corps vertébral n'est pas toujours possible. Elle est plus facile à identifier sur les coupes pondérées en T2. Par ailleurs, les images sagittales en flexion et extension de la nuque permettent d'apprécier la sévérité de la compression médullaire (8). La myélographie peut être dangereuse et aggraver l'atteinte neurologique (11),Elle montre quand elle est réalisée une image déficitaire beaucoup plus étendue que l'ossification pathologique ne le laisserait prévoir. Ceci est expliqué par la présence en arrière de l'ossification d'une bande de tissu fibreux peu vascularisé adhérant à la face antérieure de la méningite (8), Une surveillance clinique et radiologique est recommandée quand l'ossification du LCVP est asymptomatique, Le traitement conservateur associant repos au lit, tractions ou orthèses cervicales est indiqué chez tous les patients sauf ceux présentant un déficit neurologique persistant ou s'aggravant ou bien si l'étude radiologique montre des facteurs de risque supplémentaires pouvant aggraver les lésions médullaires (9).Dans ces cas, le traitement chirurgical est indiqué. Plusieurs techniques chirurgicales sont proposées utilisant deux approches différentes: décompression postérieure par laminectomie ou décompression antérieure (10.13,20). Entre les années 1960 - 1970, la laminectomie a été le traitement de choix (9,18),Nagashima (13)a réalisé 10 laminectomies et obtenu un excellent résultat dans 6 cas, et un bon résultat dans 3 cas. La fréquence élevée de cette association a été en fait rapportée par Resnick en 1978 qui trouve une ossification du LCVP chez 50% des patients atteints d'HV A(16).Ceci suggère pour certain la possibilité d'un facteur héréditaire (2,9) Trois thèses peuvent être défendues : unicité des deux pathologies, association ou dualité complète (5), En faveur d'une séparation entre les deux entités, Bastin (5) rapporte deux travaux réalisés sur les antigènes lymphocytaires; Rosenthal, chez les patients atteints d'HV A note une incidence accrue de l'HLA B8. Par contre Sonogaki ne note aucun schéma antigenique particulier chez les malades qui présentent une ossification du LCVP. Bastin (5) pense que l'hyperostose et l'ossification du LCVP sont deux maladies distinctes, mais il est connu que les patients atteints de la maladie de Forestier développent aisément des néoformations exubérantes et grossières au contact de tout le squelette. Il n'est dès lors pas interdit de penser qu'un patient, porteur de cette prédisposition, puisse développer une ossification franchement intra-ligamentaire mais à laquelle cette prédisposition imprimerait une physionomie particulière , L'ossification du LCVP est une entité actuellement bien caractérisée, elle est fréquente dans les populations asiatiques mais peut se voir dans toutes les races comme l'illustrent nos 3 observations. Généralement asymptomatiques, elles peuvent entrainer des tableaux de compression médullaire. Sa relation avec l'HV A reste encore mal élucidée. Cependant, le bénéfice de la laminectomie s'est avéré par la suite limité, Une récidive ultérieure est toujours possible (1). Elle ne s'adresse pas directement à la cause de la compression, des radiculalgies sequellaires peuvent persister. L'instabilité à laquelle elle expose peut aggraver le tableau neurologique, (9) Nos 3 malades ont bénéficié d'une laminectomie, aucune amélioration du déficit neurologique n'a eté obtenue. Actuellement, plusieurs auteurs lui préfèrent la décompression antérieure, plusieurs techniques sont proposées. La plus adaptée semble celle qui associe corporectomie, discectomie, ablation de l'ossification du LCVP, suivie d'une greffe osseuse intersomatique, (9) BIBLIOGRAPHIE 1 - ABE H., TSURI, M., ITO T., IWASAKI T., KITAOKA K., Anterior decompression for ossification longitudinal ligament of cervical spine, J. Neurosurg, 1981,55,108-116. _ Y., NAKAYAWA of the posterior 2 - ABITEBOUL M., MAZIRUS B., MENARD H. A propos de deux nouveaux cas familiaux d'hyperostose vertébrale ankylosante. Rev. Rhum. 1985,52,645 - 647. 246 S. BAKLOUTI, Z. BOUDAOUARA, N. HDIJI, M.H. ELLEUCH, H. 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