OSTEOSARCOME RADIO-INDUIT A propos d`un cas

Rachis,
1992, vol. 4, n° 4, pp. 239-248
FAIT CLINIQUE
OSTEOSARCOME RADIO-INDUIT
A propos d'un cas, revue de la littérature
POSTRADIATION OSTEOSARCOMA OF THE SACRUM
A study of one case and Iiterature review
J, GODARD*,
p, BONTEMPS",
R, ANGONIN***,
G. JACQUET*,
A. CZORNY*
* Service de Neurochirurgie (Pr Czomy)
Service de Radiothérapie-Oncologie (Pr Schraub)
***Laboratoire d'Anatomie Pathologique (Pr Carbillet)
CH U. - Hôpital Jean Minjoz - Bd Fleming - 25030 Besançon Cedex
**
RESUME
SUMMARY
Les sarcomes osseux sont des tumeurs peu fréquentes, ils
sont encore plus rares après une irradiation. Les auteurs
rapportent
un nouveau cas à localisation sacrée qui
correspond tout à fait à la définition de Cahan. Il n'existe
pas de différence histologique entre un sarcome osseux
primitif et un sarcome radio-induit mais le contexte
clinique permet de faire la distinction. Si le diagnostic
est difficile, le traitement l'est également. Dans quelques
cas on peut proposer une exérèse chirurgicale complète,
malheureusement
celle-ci est rarement
possible. Le
traitement chirurgical doit permettre de faire le diagnostic
de certitude par la biopsie et essayer d'apporter le meilleur
confort de vie au patient. Le décès survient habituellement
après dissémination
locorégionale.
Il n'existe pas de
thérapeutique
qui permette une guérison. Par rapport
aux nombres de cancers traités par radiothérapie
la
survenue d'un sarcome radio-induit apparaît très faible.
Postradiation sarcoma is uncommon, about 350 cases
published. The most frequent localisations are shoulder
and pelvis. The authors present a sacral tumor, eleven
years after an irradiation for cervix neoplasm. The
diagnosis is difficult, minimum five years after an
irradiation in the same site and a histologie diagnosis is
necessary for writing radioinduced osteosarcoma. The
treatment is difficult because of the chimioresistance and a
new irradiation is not possible. Only the surgical treatment
is available, the best results with complete removal of the
tumor. A partial excision can be enough for a good living
without pain. The prognosis is very bad, about one year
survival after diagnosis. ln this case the death occurs
eighteen months later. The treatment was a partial
excision and used an armed acrylic ciment. The most
important risk occurs with the irradiation of the begin
tumors.
Mots clés: Ostéosarcome radio-induit - Chirurgie - Sacrum.
Key words: Postradiation osteosarcoma - Surgery - Sacrum.
239
J. GODARD, P. BONTEMPS, R. ANGONIN, G. JACQUET, A. CZORNY
La découverte d'une tumeur radio-induite
est rare, sa
fréquence est estimée à 0,5 - 2 % (5). La première
description en a été faite en 1922 par Beck (in 15). Le
sarcome radio-induit
peut se rencontrer
dans deux
circonstances:
soit sur un os sain au voisinage d'une
irradiation, soit après l'irradiation d'une tumeur osseuse
bénigne. Le cas présenté correspond
à la première
circonstance.
La survenue de ces lésions secondaires varie en fonction
du type de cancer irradié. Pour le cancer du sein, il s'agit
le plus souvent d'atteinte costale, du sternum ou de la
tête humérale (8). Pour les cancers du col, les localisations
sont iliaques, touchant parfois le cotyle et la tête du
fémur, l'atteinte sacrée et lombaire est beaucoup plus
rare (l, 2, 6, 14, 19).
Pour l'ensemble des sarcomes osseux, primitifs (1) ou
secondaires (II), la localisation sacrée est inférieure à 3 %.
Nous en rapportons un nouveau cas.
CAS CLINIQUE
Il s'agit d'une patiente âgée de 65 ans souffrant d'une
sciatique droite depuis novembre 1989. Cette sciatique a
été précédée de lombalgies de plus en plus fréquentes
depuis un an. Dans ses antécédents, on retrouve une
hystérectomie subtotale pour fibrome utérin en 1976. En
Novembre 1978, elle est traitée pour un néoplasme du
col restant par radiothérapie
externe transcutanée
(accélérateur type sagittaire) et curiethérapie endocavitaire. Il s'agissait d'un carcinome malpighien stade lIA.
La patiente a reçu en décembre 1978 une irradiation
pelvienne de 30 Grays (Gy) suivie d'une curiethérapie et
d'un surdosage pa ramé trial de 20 Gy. L'irradiation
est
terminée en janvier 1979 et la dose reçue par le sacrum
est évaluée à 50 Gy. La patiente est suivie régulièrement.
En juin 1988, elle est opérée d'une sténose rectosigmioïdienne post-radique
(confirmation
histologique)
avec résection anastomose
à la pince automatique;
à
l'époque la radiographie de bassin est normale.
La patiente est vue pour la première fois en consultation
fin décembre 1988 pour des douleurs sciatiques invalidantes. A l'examen elle présente une paralysie incom--plète des releveurs du pied droit, un Lasègue droit à 70°
et un réflexe achilléen droit aboli, L'amaigrissement
est
de six kilos en un an, Sur les radiographies
simples du
rachis lombaire, il existe un tassement des vertèbres L4 et
L5, et surtout une irrégularité du plateau de SI, avec
destruction partielle de la partie supérieure de SI (fig. 1).
Sur le scanner, des signes de fracture du plateau sacré
sont visibles avec présence d'un fragment intra-canalaire
en LS-Sl et un aspect irrégulier de l'os (fig. 2). A
l'électromyogramme
il y a une souffrance
de SI
bilatérale modérée.
Figure 1:
Radiographie de profil. Pseudo-fracture
sation irrégulière de SI.
Figure 2:
Scanner. Fragment
antérieur de SI.
240
du plateau de SI. Ostéoconden-
osseux intra-canalaire
et pseudo-fracture
du bord
J. GODARD, P. BONTEMPS, R. ANGONIN, G. JACQUET, A. CZORNY
Une intervention a lieu le 8 janvier 1990, elle permet de
découvrir un envahissement
tumoral important
avec
destruction
osseuse en 81-82; le diagnostic anatomopathologique
extemporané
est celui d'ostéosarcome
radio-induit en fonction du contexte clinique. Après un
curetage osseux le plus large possible, on utilise du
ciment acrylique armé sur des tiges de Kirschner afin de
combler la cavité créée.
L'évolution
clinique est tout à fait favorable,
avec
disparition des douleurs invalidantes et la récupération
de la paralysie des releveurs du pied droit. Le scanner
pelvien de contrôle montre l'absence de masse abdominale et la scintigraphie
osseuse met en évidence une
fixation hétérogène du squelette, peut-être en faveur
d'une dissémination métastatique.
En juin 1990, la patiente est réhospitalisée à la suite d'un
tableau occlusif. La laparotomie retrouve une entérite
nécrosante
du 1/3 distal nécessitant
une résectionanastomose
du grêle. A cette époque la patiente se
plaint de quelques douleurs sciatiques mais cette fois à
gauche alors qu'il n'existe aucune modification radiologique (fig. 3).
Dix huit mois après la découverte de sa lésion radioinduite
la patiente
décède suite à une altération
importante de l'état général et avec des douleurs diffuses.
Figure 3:
Radiographie
de contrôle en Août 1990, avec ostéosynthèse, ciment +
broches en place. Aucun changement
par rapport au contrôle postopératoire immédiat.
Parmi les cancers rencontrés après radiothérapie,
on
trouve différents types dans la série d'Huvos et Coll. (9):
fibrosarcome (7,5 %) à rapprocher des fibrohistiosarcomes (38,5 %) l'ensemble
correspondant
à 46 %;
ostéosarcome
(9 %) mais également chondrosarcome
12 %, sarcome mixte 12 % et des types plus rares peu
différenciés (6 %) ou bien différenciés (1,5 %).
Dans une série de sarcomes osseux 1 et II de la Mayo
Clinic (1) c'est l'ostéosarcome
qui prédomine avec 55 %,
23 % de fibrosarcomes et 22 % de chondrosarcomes.
Le
DISCUSSION
Les effets
secondaires
des radiations
ionisantes
ont
surtout bien été étudiés depuis l'explosion de la première
bombe atomique
à Hiroshima
en 1945 (13). Plus
récemment, l'accident de Tchernobyl en 1985 a fait, et
fait encore, de nombreuses victimes.
Ce risque carcinogénique
en général est faible pour les
sujets exposés professionnellement
(5), leucémies
au
début des radiations,
tumeurs bronchiques
chez les
sujets exposés au radon, radiodermites chez les anciens
radiologistes. Il est beaucoup plus ~élevé, mais ponctuel
après explosions nucléaires accidentelles ou destructrices. Enfin, le risque actuel le plus important est donc
surtout en rapport avec les irradiations thérapeutiques,
cancer du col, cancer du sein, Hodgkin pour les mieux
étudiés.
type fibrosarcome
radio-induits.
serait plus fréquent dans les sarcomes
Cette tumeur touche la clavicule après irradiation pour
cancer du sein, le fémur et l'os iliaque après traitement
pour les cancers génitaux et l'humérus après traitement
pour Hodgkin.
La dose moyenne d'irradiation pour la survenue de telles
tumeurs est de 60 Gy avec des extrêmes de 30 Gy à 80 Gy
(la, Il, 18). Parmi ces tumeurs, le cancer du sein et celui du
col utérin sont les plus rencontrés. Le diagnostic clinique
est difficile;
en effet l'apparition
des douleurs
se
manifeste non pas quelques mois mais plusieurs années
après la radiothérapie (l, 2, 6, 12,18), en moyenne cinq ans.
La moyenne d'âge des patients est de 42 ans (9, 13). La
durée moyenne d'apparition
est de Il ans comme chez
notre patiente mais elle peut être plus longue, 20 ans
voire plus (25).
La survie prolongée d'un cancer après radiothérapie
permet de voir apparaître une tumeur secondaire radioinduite. Les premières victimes des radiations ionisantes
ont été les physiciens et les médecins qui les ont
manipulées, avec des lésions osseuses distales (17, 25).
Dans la statistique de la Mayo Clinic, le sarcome radioinduit représente
1,5 % de l'ensemble des tumeurs
osseuses, myélome compris.
242
OSTEOSARCOME RADIO-INDUIT
anatomo-pathologique.
La dose de radiothérapie
est
variable. Le minimum observé est de 3 000 rads, mais il
semble exister une sensibilité propre à chaque individu
L'emploi d'accélérateur linéaire tend encore à diminuer
le risque, mais celui-ci n'est pas encore nul.
Pour parler de sarcome radio-induit,
les critères de
Cahan (in 1) sont reconnus; il faut attendre au minimum
cinq ans après une irradiation, que le champ d'irradiation corresponde à la transformation
osseuse secondaire
et enfin une certitude diagnostique
par un examen
(19)
Sur 600 cas de sarcomes osseux en 1967, Dahlin (1)
rapporte 16 cas de sarcomes radio-induits dont deux cas
après cancer du col et un cas après cancer de
Tableau 1:
Série des différents auteurs dans la littérature
Auteurs
2 cancers du col
Robinson
Tanaka
Sim
Weatherby
'S.R.!.:
cancers
du
sein
45Cancer
32 cancers
du
sein
613col
fémurs,
5 humérus
78
34
Humérus,
27
clavicule
sur
627
patientes
traitées
Nombre
épaules,
16 fémurs
16cas
413
/ /de
de
9ans
àlittérature
23
ans
Cancers
primitifs
%)
cas
655sacrums
ans
hodgkin
du
sein
(30,8
de col
l'utérus
cancers du
9S.R.I.*/
tumeurs
crânienes
27Os
fémorales
2Cancer
tumeurs
sacrées
du
sein
cancers
du
sein
Revue
la
64435Crâniopharyngiome
1Cancer
cancer
du
de
col
l'utérus
col
263l'utérus
sacrums,
omoplates,
1 aile
2thoracique
humérus
iliaque
ailes
iliaques
ailes
sacrum
lésions
cage
344 cas
/ têtes
47
ans
du plus
col (22
5l4Epaule
aile
omoplates,
iliaque
5 crânes
%) 72 tumeurs
les
fréquents
sphénoïde
temporal
Adénome
hypophysaire
35/Localisations
6Hodgkin
osseuses
1iliaques,
4%
sacrums
Sein
1leslésions
tumeur
du
testicule
cancer
de
Col
et corps
de
l'utérus
37
cas
/927
20
ans
71l17cas
815
Omoplate,
humérus
cas
de
7 à 40 ans
ans
plus
fréquentes
ans
Sarcome Radio-induit.
243
J. GODARD, P. BONTEMPS, R. ANGONIN, G. JACQUET, A. CZORNY
l'endomètre.
Dans sa série, il y a quatre localisations
sacrées.
Plus récemment, la Mayo Clinic fait état de 78 cas de
sarcomes radio-induits
sur une période de 55 ans (26):
9 localisations sacrées dont 2 irradiations pour chordome sont dénombrées. Il est bien évident que dans les
différentes séries avec sarcome de la ceinture pelvienne, il
s'agit le plus souvent de femmes traitées pour cancer du
col ou de l'utérus (tableau I).
La durée moyenne de la symptomatologie
clinique est de
l'ordre de dix mois avant le diagnostic. Il n'existe pas de
véritable signe spécifique radiologique
permettant
de
d'un sarcome osseux II,
distinguer un sarcome osseux
tout au plus il faut parfois noter une sclérose des bords
osseux plus marqués dans les secondaires. Au niveau du
rachis et du sacrum, il s'agit le plus souvent de zones de
lyses anarchiques et d'ostéocondensations
avoisinantes,
atteignant le mur postérieur et les pédicules vertébraux,
et souvent
la première
hypothèse
est celle d'une
métastase osseuse, comme ce fut le cas de notre patiente.
En raison de la faible fréquence des sarcomes radioinduits (sur 1 200 cas d'ostéosarcome,
5,5 % sont des
sarcomes radio-induits(l5), on ne peut pas encore décrire
l
Figure 4:
x 100. Prolifération
travées ostéoïdes.
cellulaire dense fasciculée,
et réseau anarchique
de
(3) et dans ce cas la biopsie du corps vertébral confirmera
l'absence de cellules néoplasiques.
Faut-il faire une radiographie de bassin au cours de la
surveillance d'un cancer du col utérin ou du corps de
l'utérus après radiothérapie
pour déceler une atteinte
osseuse précoce? Nous pensons que cela n'est pas utile.
En effet, notre patiente avait eu une radiographie
du
bassin dix mois auparavant qui était tout à fait normale;
il semble donc que la survenue de sarcome induit soit
relativement
rapide. Les sarcomes radio-induits
du
sacrum sont exceptionnels
(cf tableau I): environ
20 cas sont rapportés dans la littérature, mais aucune
description spécifique n'en est faite; leur seul caractéà
ristique commune
est leur pronostic
défavorable
12 mois.
des signes particlfliers de ces lésions au scanner ou en
IRM; cependan~! ces examens permettent
d'apprécier
l'extension tumorale aux tissus mous avoisinants. Cette
extension aux parties molles n'est pas systématique à
tous les sarcomes osseux II, elle a été rarement notée (1,6,
9, 23).
Le diagnostic radiologique différentiel avec une ostéoradio-nécrose n'est pas toujours facile mais il doit se faire
à partir d'un faisceau d'éléments radiologiques:
lors
d'ostéo-radio-nécrose,
on observe habituellement
un
tassement
vertébral
avec respect des disques, une
intégrité de l'arc postérieur, l'absence de lésion pédiculaire et enfin la stabilité des images à deux examens
successifs. Il n'existe aucune relation particulière entre
l'aspect radiologique et le type histologique.
C'est seulement la biopsie et l'analyse histologique qui
permettent de faire la preuve d'un ostéosarcome radioinduit. L'examen microscopique
montre une prolifération de cellules de type ostéoblastique,
plus ou moins
atypiques,
groupées par endroits autour d'amas de
substance ostéoïde ou formant des travées osseuses
anarchiques
(fig. 4 et 5), comme dans notre cas
d'ostéosarcome.
Selon Mirra et Coll. (15)ces ostéosarcomes radio-induits
ne semblent pas présenter de particularité par rapport
aux autres ostéosarcomes sur le plan histologique. Il est
vraisemblable
que le chiffre d'ostéosarcomes
radioinduits est peut-être
sous-estimé
chez les malades
cancéreux dont le taux de survie est peu élevé.
Tout tassement vertébral chez une patiente ayant subi
une radiothérapie
pour cancer du col utérin n'est pas
obligatoirement
une lésion secondaire. En effet, on peut
se trouver en face d'une ostéo-radio-nécrose
vertébrale
Figure 5:
x 210. Présence de plages de cellules présentant des atypies cytonudéaires
plus marquées (et d'assez nombreuses mitoses).
-+
244
J. GODARD, P. BONTEMPS, R. ANGONIN, G. JACQUET, A. CZORNY
Après un traitement par radiations ionisantes, un suivi
clinique et radiologique très long doit être instauré bien
au-delà des cinq ans, ce qui était admis comme guérison
autrefois, mais pouvant aller jusqu'à trente ans pour voir
survenir des transformations
osseuses malignes (1,2,4,21,
Il faut signaler la présence chez notre patiente, en plus de
ces lésions osseuses, des complications classiques après
radiothérapie précédée d'une chirurgie (12), à savoir une
sténose de la jonction recto-sigmoïdienne
et une entérite
nécrosante; ces complications sont survenues beaucoup
plus tardivement qu'à l'accoutumée.
23, 24)
Nous ne ferons que citer le syndrome de Li Fraumeyni,
cancers familiaux par translocation chromosomique
qui
ont un risque plus élevé que la population normale pour
le développement de sarcomes après radiothérapie (5). De
même on pourrait
y rattacher
le rétinoblastome,
anomalie génétique héréditaire transmissible,
qui peut
être suivi d'un ostéosarcome après radiothérapie.
Des localisations
encore plus exceptionnelles
que le
sacrum ont été décrites, l'atteinte du sphénoïde, les os de
la voûte du crâne après une irradiation intra-cérébrale
(14, 17, 24). Il
souvent pour des tumeurs
bénignes
semblerait
que la radiothérapie
avec accélérateur
linéaire présenterait moins de risques de survenue de
sarcome radio-induit
(26) mais
le recul avec cette
Le traitement de ces sarcomes radio-induits est difficile
car ils sont radio-résistants
et chimio-résistants.
Seule
une chirurgie de confort peut être proposée au patient;
elle peut permettre de diminuer les douleurs mais elle
n'est jamais curative. Chez notre malade, la chirurgie a
permis une certaine autonomie,
et d'éviter la prise
d'antalgiques majeurs pendant une année. Malheureusement la durée de survie est courte, en moyenne d'un an
dans la plupart des cas de la littérature, rarement au-delà
de dix-huit mois sauf si l'exérèse osseuse a pu être
complète, comme pour une côte, le sternum ou une
omoplate. Par contre, pour le sacrum l'exérèse ne peut
jamais être parfaite et notre patiente est décédée après
dix-huit mois de survie.
technique
n'est peut-être
pas encore suffisant.
CONCLUSION
L'ostéosarcome
radio-induit
bien que rare, apparaît
comme une conséquence malheureuse de la radiothérapie. Cependant le risque est faible mais il serait plus
important après irradiation de tumeurs osseuses bénignes.
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